Case Reports Journal of psoriasis and psoriatic arthritis. 2022 Jan;7(1):9-12. doi: 10.1177/24755303211051724 0.02025
Acute Respiratory Distress Syndrome in a Carrier of an Interleukin-36 Receptor Antagonist Mutation With Generalized Pustular Psoriasis
IL-36受体拮抗剂突变携带者泛发性脓疱型银屑病患者的急性呼吸窘迫综合征 翻译改进
Avital Baniel 1 2, Efrat Bar-Ilan 1, Yuval Hilerowicz 1 2, Ilan Merdler 2 3, Eden Shkury 1 2, Ofer Sarig 1, Marina Eskin-Schwartz 1, Eli Sprecher 1 2
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作者单位
DOI: 10.1177/24755303211051724 PMID: 39296731
摘要 中英对照阅读
背景：
von Zumbusch型泛发性脓疱性银屑病是一种罕见的银屑病变异形式，常伴有系统性的、有时是威胁生命的症状。泛发性脓疱性银屑病有时会在怀孕期间出现。
病例报告：
一名31岁的女性患者，有精神分裂症史和多次妊娠相关的脓疱性银屑病复发，在她第五次怀孕的第22周时因全身性的脓疱疹被收治入院。临床检查及组织病理学检查提示为泛发性脓疱性银屑病（von Zumbusch型）。住院期间，患者出现急性呼吸困难、发热、心动过速和明显的白细胞增多症。全面检查未能发现感染、心脏或肺部异常的情况，而严重的呼吸窘迫需要机械通气治疗。影像学显示双侧弥漫性肺泡浸润与急性呼吸窘迫综合征（ARDS）一致。在没有其他明显原因的情况下，认为ARDS是由于她的皮肤疾病引起的。怀疑存在遗传基础，并且基因分析发现IL36RN编码的白介素-36受体拮抗剂中存在一种新的突变。迄今为止，只有15例因银屑病导致的ARDS被描述过。这是首次报告在已知携带IL36RN突变患者中的这种非常罕见并发症的情况。IL36RN不仅在表皮中有丰富的表达，在肺部也有大量表达，这可能是该病例独特临床特征的基础。
结论：
本例提示需要对怀孕相关的泛发性脓疱性银屑病患者进行密切监测以防止可能的生命威胁性肺并发症，并且注意与IL36RN突变的潜在关联。
关键词：
急性呼吸窘迫综合征；泛发性脓疱性银屑病；白介素-36和妊娠期银屑病；银屑病；von Zumbusch.
© The Author(s) 2021.
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